INTRODUÇÃO: A dengue é uma arbovirose, cursando como uma doença febril autolimitada, mas que pode evoluir com graves complicações. A encefalite é uma complicação rara. No Distrito Federal, em 2019, foram notificados 53.967 casos suspeitos de dengue. Considerando tal endemia, o presente trabalho visa relatar um caso de encefalite por dengue. RELATO DE CASO: W.F.L, 38 anos, hipertenso, encaminhado para atendimento com quadro de rebaixamento do nível de consciência com crise convulsiva tônico clônica generalizada de aproximadamente 4 minutos de duração. Quatro dias antes da admissão apresentou febre, cefaleia, dor retro-orbitária, mialgia, artralgia e náuseas, evoluindo com confusão mental, agressividade e perda de funções cognitivas. Como conduta inicial, foram prescritos aciclovir e dexametasona. Fora realizada sorologia IgM para dengue (reagente) sendo confirmado o diagnóstico de encefalite por dengue, conforme critérios diagnósticos. Paciente evoluiu com melhora do nível neurológico, recebendo alta hospitalar. DISCUSSÃO: A encefalite é uma das possíveis complicações da infecção pelo vírus da dengue, cursando com alteração do nível de consciência, alteração do comportamento e confusão mental. Devem ser realizados punção de líquido cefalorraquidiano, ressonância magnética e sorologia, para definição do agente etiológico e diagnóstico diferencial. CONCLUSÃO: O vírus da dengue deve ser pensado como um importante diagnóstico etiológico para encefalite, principalmente em regiões endêmicas, como o Brasil. Líquor compatível, síndrome febril com alteração do nível e conteúdo de consciência dentro de um cenário de endemia de arbovirose deve sempre alertar para encefalite por dengue dentre um dos diagnósticos diferenciais.