O Strongyloides stercoralis é um helminto com distribuição mundial. As manifestações clínicas da estrongiloidíase disseminada variam amplamente e os pacientes imunocomprometidos apresentam risco de infecção sintomática. Um paciente do sexo masculino de 38 anos foi submetido a transplante duplo de pâncreas-rim em dezembro de 2019 devido a diabetes mellitus tipo 1 e insuficiência renal crônica dialítica. O transplante ocorreu sem maiores intercorrências e o mesmo recebeu alta 10 dias após a realização do procedimento. Sessenta dias após o transplante foi internado na enfermaria de transplante renal apresentando náuseas, vômitos e dores abdominais iniciadas 5 dias antes. Com a possibilidade diagnóstica de gastroenterite infecciosa, foi iniciada antibioticoterapia. O paciente evoluiu com piora ventilatória associada a declínio do sensório, sendo encaminhado para Unidade de Terapia Intensiva, onde foi intubado e colocado em suporte ventilatório. Devido a piora clínica e hemodinâmica, necessitou iniciar de drogas vasoativas e aumentar o espectro da antibioticoterapia. Observou-se lesão serpiginosa púrpura em abdome, surgindo então a possibilidade de estrongiloidíase disseminada, posteriormente confirmada por lavado gástrico e cultura de aspirado traqueal positivas. Devido a impossibilidade do uso da via oral decorrente da instabilidade hemodinâmica e do volumoso resíduo gástrico, foi administrado ivermectina subcutânea. Quatro dias após o tratamento com ivermectina e antibioticoterapia guiada por cultura, o paciente faleceu. A estrongiloidíase disseminada é desafio para a saúde mundial, principalmente na população transplantada, pois a infecção está correlacionada a uma alta mortalidade.