La sinusitis esfenoidal es una patología muy poco frecuente y potencialmente muy peligrosa, que podemos encontrar en la población más joven. Clínicamente es muy difícil el diagnóstico porque los datos clínicos son inespecíficos, pero el estudio por tomografía axial computarizada (TAC) craneal confirma el diagnóstico. La mayoría de los casos son tratados con antibióticos y se recuperan completamente. Presentamos un caso de sinusitis esfenoidal aislada en paciente joven, que nosotros tratamos en nuestro centro, y una revisión de la literatura.